Casos Clínicos

Quiste odontogénico glandular - Reporte de caso clínico

Recibido para arbitraje: 17/10/2008
Aceptado para publicación: 15/04/2010

    Thiago de Santana Santos, Residente en Cirugía y Traumatología Buco-Maxilo-Facial de la Hospital Universidad Oswaldo Cruz de la Facultad de Odontología de Pernambuco. Recife, Pernambuco, Brasil.
    Flávia Tatiane Barbosa Lima, Ana Catarina Soares da Silva, Ronaldo de Carvalho Raimundo, MsC. Profesor Ajunto de la Cátedra de Estomatología de la Facultad de Odontología de Pernambuco. Recife, Pernambuco, Brasil. Emanuel Dias de Oliveira e Silva, Cabeza de la Cátedra de Cirugía y Traumatología Buco-Maxilo-Facial de la Hospital Universidad Oswaldo Cruz de la Facultad de Odontología de Pernambuco. Recife, Pernambuco, Brasil.

    Dirección para correspondencia:
    Thiago de Santana Santos, Rua Dr Geraldo de Andrade, 101, Apt. 801.
    Bairro: Espinheiro Código postal: 52021-220 Recife - Pernambuco - Brasil, Teléfono: +55 81 32428595
    E-mail: thiagodesantana@hotmail.com
RESUMEN
El Quiste Odontogénico Glandular (QOG) es un quiste de desarrollo raro, recientemente descrito en la literatura y que puede presentar un comportamiento agresivo. Afecta principalmente adultos con edad promedio de 49 años. La mayoría de los casos relatados se encuentran en la región anterior de la mandíbula. Radiográficamente, la imagen multilocular es la imagen más frecuente. Al examen histopatológico, se observa una región delimitada por epitelio escamoso de espesor variable. El tratamiento dado al QOG consiste en enucleación o curetaje, entre tanto, esta lesión esta propensa a la recurrencia que es observada en torno del 30% de los casos relatados, siendo preconizada por algunos autores la resección en bloque para muchas de estas lesiones. El presente artículo tiene como objetivo describir un caso de QOG sin evidencia de recidiva, localizado en la región anterior de la mandíbula tratado por curetaje y que está siendo acompañado desde hace cuatro año.

Palabras Claves: Quiste Odontogénico Glandular; mandíbula; curetaje.


ABSTRACT
The Odontogenic Glandular Cyst (QOG) is a cyst of rare development, recently reported in the literature and that can present aggressive behavior. It affects especially adults with average of 49 years old. Most of the reported cases are in the prior region of the jaw. The radiographic image is usually multilocular and radiolucent. For the histopahtological exam, there is observed a region delimited by scaly epithelium of variable thickness. The treatment given to the QOG consists in enucleation or curettage, however, the cyst trends show to the recurrence that is observed around 30% of the reported cases, being, so, the resection in block was recommended by some authors for a great deal of these cysts. The purpose of the present article is to report a case of COG located in the previous region of the jaw treated by curettage with a follow-up of four years, without recurrence signs.

Key Words: Odontogenic Glandular Cyst; mandible; curettage.


INTRODUCCION

El quiste odontogénico glandular (QOG) fue descrito por primera vez en 1988 por Gardner et al.(1,2). En 1987, Padayachee y Van Wyk 2,3 informaron de dos casos que fueron similares a Quiste Odontogénico Botrioide (BOC), pero con un elemento glandular y del quiste y propusieron el nombre de "quiste odontogénico sialo". En 1992, la Organización Mundial de la Salud (OMS) lo clasificó como un quiste de desarrollo odontogénico epitelial (4,5).

El la localización más común de aparición del QOG, con aproximadamente un 85% de los casos es la región anterior de la mandíbula y comúnmente sobrepasan la línea media. La lesión prevalece 3:1 entre la mandíbula y el maxilar superior. Afecta principalmente hombres de edad media, pero también ha sido relatado en edades variadas (6).

El QOG puede ser considerado un quiste de crecimiento lento e indoloro, su tamaño puede variar de menos de un centímetro de diámetro a grandes lesiones que afectan la mayor parte del maxilar afectado. Pequeños quistes pueden ser asintomáticos, mientras que los grandes pueden causar expansión ósea y estar asociados con dolor y parestesia. Asociación con los dientes impactados son comunes, así como la reabsorción y desplazamiento de los dientes. Los dientes adyacentes, en su mayoría, responden positivamente a la prueba de vitalidad pulpar. En relación a la tendencia del quiste a la recurrencia, presenta una naturaleza agresiva (7).

Los aspectos radiográficos son variables e inespecíficos. La lesión puede aparecer como una imagen radiolúcida unilocular o con mayor frecuencia multilocular con márgenes bien definidos y bordes escleróticos radiopacos (8).

Exámenes histopatológicos revelan que el QOG es formado por una cavidad multiquística, limitada por epitelio estratificado de células planas o cuboideas que adoptan una disposición seudoglandular no queratinizado de espesor variable con cápsula fibrosa que puede contener infiltrado inflamatório (9). En algunas ocasiones pueden ser identificadas calcificaciones irregulares (8). Su aspecto histopatológico también puede ser confundido con el Carcinoma Mucoepidermóide Central (10) y el quiste periodontal lateral (7).

Las formás de tratamiento del QOG varían desde técnicas más conservadoras como curetaje y/o fijación del hueso circundante con solución de Carnoy hasta procedimientos más extensos como excisión en bloques debido a su agresividad local y alta tasa de recidiva (4,7).

El presente trabajo tiene como objetivo describir un caso de QOG sin evidencia de recidiva, localizado en la región anterior de la mandíbula tratado por curetaje con un período de seguimiento de cuatro años.


RELATO DEL CASO

Paciente del género másculino, de 37 años de edad, el cual fue atendido en el Servicio de Cirugía y Traumatología Buco-maxilofacial del Hospital Universitario Oswaldo Cruz (HUOC/UPE) con queja de aumento de volumen, asintomático, en región anterior de la mandíbula desde hace aproximadamente dos años. Al examen físico extra-bucal se constató la asimetría facial, por aumento de volumen del lado izquierdo del rostro, endurecido, firme a la palpación, compatible con lesión ósea (Figura 1). Al examen intra-bucal, se observó expansión de la cortical vestibular, extendiéndose desde el diente 36 al diente 45 y con desplazamiento dentario (Figura 2). Al examen radiográfico se observó imagen quística multilocular con márgenes bien definidos con borde esclerótico radiopaco y desplazamiento de raíces sin signos de reabsorción radicular (Figura 3).

Foto Nº 1
Aspecto clínico mostrando el aumento de volumen del lado izquierdo del rostro

Foto Nº 2
Aumento de volumen en la boca

Foto Nº 3
Radiografía panorámica

Fue realizada la biopsia incisional bajo anestesia local, con previa punción aspirativa positiva, donde pudo ser observado y recolectado líquido de color amarillo claro con cristales de colesterol. El material fue remitido al laboratorio de Patología de la Facultad de Odontología de Pernambuco donde el informe histopatológico fue de Quiste Odontogénico Glandular (Figura 4). Posteriormente fue realizada la remoción de la lesión, bajo anestesia general, a través del curetaje. Durante el momento operatorio, se observó la presencia de cristales de colesterol en el líquido restante en el interior de la lesión con una cápsula fácilmente destacable, presentando hueso cortical con aspecto de normalidad después de su remoción. Fue iniciada la unión de todas las cavidades óseas y desgaste del hueso remaneciente con fresa laminada. Fue realizada posteriormente la limpieza de la cavidad y posteriormente la sutura de la herida. El material removido fue remitido al laboratorio de Patología, donde fue confirmado el informe pre-operatório.

Foto Nº 4
Hallazgos histológicos

Fueron realizadas consultas de seguimiento y radiografías panorámicas de control después de 15 días, uno tres y seis meses, un, dos, tres y cuatro años del procedimiento quirúrgico (Figura 5). En la última consulta realizada, el paciente presentaba ausencia de expansión de las corticales y de dolor, pero continuaba con parestesia del labio inferior izquierdo (Figura 6). Al examen radiográfico se observó imagen sugestiva de neoformación ósea.

Foto Nº 5
Radiografía panorámica cuatro años del procedimiento quirúrgico

DISCUSION

El QOG es una lesión considerada rara y según diversos autores, esta entidad es una variante del quiste botriode (11-13). En 1992, la OMS lo clasificó como un quiste de desarrollo odontogénico epitelial (4,5).

El quiste presenta una mayor incidencia en individuos del género másculino, siendo la tercera y cuarta década de vida las más afectadas. La localización anatómica más común es la región anterior de la mandíbula. Expansión ósea, imagen radiográfica radiolúcida con margen esclerótico bien definido, multilocularidad de la lesión y desplazamiento dentario sin reabsorción de las raíces también son observados con mayor frecuencia (6,11,13-15). Estos signos son compatibles con las características del caso relatado. Pero cabe destacar que algunas lesiones pueden encontrarse sin definición marginal (4).

En la literatura hay informes de la asociación de QOG con dientes impactados. Este caso está de acuerdo con Ide y col.(15) que no encontró ninguna asociación. Sin embargo, no estamos de acuerdo con Qin y col.(4) que evaluó 14 casos de COG y observó cinco asociados con dientes impactados.

El QOG puede presentar crecimiento lento e indoloro. La sintomatología dolorosa corresponde al tamaño de la lesión, pequeños quistes pueden ser asintomáticos, mientras que los grandes pueden causar expansión ósea y causar dolor y/o parestesia. Ramer y col.(13) analizaron 38 casos de QOG descritos en la literatura, de los cuales veinticinco se encontraban en la mandíbula con ocho presentando sintomatología dolorosa. A pesar de la gran extensión, el paciente relataba apenas parestesia en el labio inferior, sin presencia de dolor, siendo la lesión descubierta debido a la expansión ósea.

Concordando con Ertas y col.(10), que destacan el crecimiento lento y expansivo de la lesión, este caso presentó un largo período de evolución de alrededor de dos años, donde se observo expansión de la cortical ósea externa de la mandíbula (4,8,10,12-16). Los dientes adyacentes, en su mayoría, responden positivamente al prueba de vitalidad 7, conforme el caso descrito.

El protocolo de tratamiento para el COG recomendado por Kaplan y cols.(17), incluyendo curetaje o enucleación sola o en combinación para las lesiones pequeñas y unilocular. Marsupialización seguida de una segunda cirugía puede ser utilizado cuando la lesión se encuentra cerca de estructuras vitales, sin embargo, lesiones más grandes y multilocular deben ser tratados con la osteotomía periférica o resección en bloque en vista del carácter agresivo que tiene esta lesión. Según autores (17), el seguimiento de los casos debe ser de al menos tres años, llegando a siete de los casos con características de riesgo de recidiva. Sousa y cols.(9) informó de informó de un caso en que el tratamiento fue la extirpación quirúrgica con crioterapia y después de un año había recidiva.

Según Kaplan y colls.(17) la tasa de recurrencia de COG varía entre 21% y 55%, corroborando Tran y cols.(11) que reportaron las tasas de recurrencia superior a 30%. Este alto porcentaje se explica por la naturaleza agresiva de la lesión y locularidad, además de deterioro de la integridad del hueso cortical, por otra parte, el tamaño del quiste no se considera como un factor decisivo en la recidiva. Su recidiva también no sólo está relacionado con las características biológicas de la lesión, sino también el tipo de tratamiento realizado (17).

Economopoulos y Patrikiou (14) evaluó 14 casos de COG tratado mediante enucleación, curetaje, resección y la resección en bloque, con recidiva en tres casos, dos de los cuales fueron tratados mediante enucleación y uno por curetaje. El período de seguimiento osciló entre 06 meses a 20 años. Los autores afirman que la posible causa de la recidiva fue la eliminación incompleta de la lesión. También dicen que la mayoría de los casos publicados fueron seguidos durante menos de dos años,sin embargo, recidiva suele producirse dentro de tres años después de la cirugía, entonces es posible que la tasa de recurrencia es mayor que el actualmente previsto. En el estudio de Kaplan et al.(17), la tasa de recidiva fue de 29,2% y se relacionó con los casos en que el tratamiento se realiza mediante una cirugía menor, como curetaje o enucleación. Ninguno de los pacientes tratados con osteotomía marginal o resección en bloque presentaron recidiva. El presente caso fue tratado por el curetaje que a pesar de ser una forma de cirugía conservadora, hasta ahora sin evidencia de recidiva.


CONSIDERACIONES FINALES
El Quiste Odontogénico Glandular es una entidad rara en la cual no hay consenso en el protocolo de tratamiento, por lo que es necesario observar con precisión las características clínicas y biológicas de la lesión para establecer un correcto diagnóstico y promover el tratamiento más adecuado, para disminuir el índice de recidiva alto de esta patología.


BIBLIOGRAFIA:
  1. Gardner DG, Kessler HP, Morency R, Schaner DL. The glandular odontogenic cyst: an apparent entity. J Oral Pathol. 1988;17:359-66.

  2. Padayachee A, Van Wyk CW. Two cystic lesions with features of both the botryoid odontogenic cyst and the central mucoepidermoid tumour: sialo-odontogenic cyst? J Oral Pathol. 1987;16:499-504.

  3. Krishnamurthy A, Sherlin HJ, Ramalingam K, Natesan A, Premkumar P, Ramani P Chandrasekar T. Glandular Odontogenic Cyst: Report of Two Cases and Review of Literature. Head Neck Pathol 2009;3(2):153-158.

  4. Qin XN, Li JR, Chen XM, Long X. The glandular odontogenic cyst: clinicopathologic features and treatment of 14 cases. J Oral Maxillofac Surg 2005;63:694-9.

  5. Kramer IRH, Pindborg JJ, Shear M. Histological typing of odontogenic tumors. 2nd ed. Berlin: Springer; 1992.

  6. Waldron CA Cistos e Tumores Odontogênicos. In: Neville BW, Damm DD, Allen CM, Bouquot JE. Patologia Oral & Maxilofacial. Rio de Janeiro: Guanabara Koogan, 2004. p. 530-42.

  7. Bhatt V, Monaghan A, Brown AM, Rippin JW. Does the glandular odontogenic cyst require aggressive management? Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2001;92:249-51.

  8. Shear M. Developmental odontogenic cysts. An update. J Oral Pathol Med 1994;23:1-11.

  9. Sousa SO, Cabezas NT, Oliveira PT, Araújo VC. Glandular odontogenic cyst: Report of a case with cytokeratin expression. Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1997;83:478-83.

  10. Ertas U, Buyukkurt MC, Gungormus M, Kaya O. A large glandular odontogenic cyst of the mandible: report of case. J Contemp Dent Pract 2003;4:53-8.

  11. Tran PT, Cunninghan CJ, Baughman RA. Glandular odontogenic cyst: case report / clinical techniques. Journal of Endodontics 2004;30:182-4.

  12. Semba I, Kitano M, Mimura T, Sonoda S, Miyawaki A. Glandular odontogenic cyst: analysis of cytokerain expression and clinicopathological features. J Oral Pathol Med 1994;23:377-82.

  13. Ramer M, Montazem A, Lane SL, Lumerman H. Glandular odontogenic cyst: Report of a case and review of literature. Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1997;84:54-7.

  14. Economopoulou P, Patrikiou A. Glandular odontogenic cyst of the maxilla: report of case. J Oral Maxillofac Surg;53:834-7.

  15. Ide F, Shimoyama T, Horie N. Glandular odontogenic cyst with hyaline bodies: an unusual dentigerous presentation. J Oral Pathol Med 1996;25:401-4.

  16. Carvalho YR, Kimaid A, Cabral LA, Nogueira TO. The glandular odontogenic cyst: a case report. Quintessence Int 1994;25:351-4.

  17. Kaplan I, Gal G, Anavi Y, Manor R, Calderon S. Glandular odontogenic cyst: treatment and recurrence. J Oral Maxillofac Surg 2005;63:435-41.