Caso Clínico

Ameloblastoma uniquístico en zona anterior mandibular: Reporte de caso

Recibido para Arbitraje: 22/10/2019
Aceptado para Publicación: 03/01/2020

Trujillo Daniela1; Díaz Flor2; Rojas Alexei3; Albornoz Elizabeth4

Resumen

El ameloblastoma es una neoplasia benigna, intraósea, de crecimiento invasivo que tiene su origen en la lámina dental, la cual, a su vez, se origina de la mucosa. El ameloblastoma uniquístico es una variante que presenta signos clínicos y radiográficos compatibles con un quiste, con una presentación menos agresiva y con una tasa de menor recurrencia en comparación con otras variantes de ameloblastoma. Sin embargo, no debe subestimarse, el tratamiento debe ser individualizado en función al paciente, al tamaño de la lesión y a disminuir recidivas, inclusive, cuando esto último requiera un tratamiento no conservador. Se reporta un caso clínico de paciente masculino de 53 años de edad, que asistió al Postgrado de Cirugía Bucal de la Universidad Central de Venezuela asintomático, presentando una lesión tumoral en zona de sínfisis y parasínfisis bilateral. Se realizó biopsia incisional y colocación de dispositivo de descompresión por ser una lesión quística, recibiendo posteriormente el resultado histopatológico, concluyente de ameloblastoma uniquístico, por lo que se realizó en una segunda fase enucleación, osteotomía periférica y exodoncia de los dientes relacionados a la lesión. Se realizaron controles periódicos, sin observarse recidiva.

Palabras clave: Ameloblastoma uniquístico, ameloblastoma, tumores odontogénicos.


Case Report

Unicystic ameloblastoma in anterior mandibular region: Case report

Abstract

Ameloblastoma is a benign, intraosseous, progressively growing epithelial odontogenic neoplasm that originates from the dental lamina. Unicystic ameloblastoma is a variant that presents clinical and radiographic signs compatible with a cyst, less aggressive presentation and a lower recurrence rate compared to other variants of ameloblastoma, however, it should not be underestimated, the treatmentment should be individualized according to the patient, the size of the lesion and to reduce recurrences, even when this requires a non-conservative treatment. The case reports a 53-year-old male patient who attended the Department of Oral Surgery UCV, asymptomatic, presenting a tumoral lesion in symphysis and parasymphysis. An incisional biopsy was performed and a decompression device was placed and retired after receiving the histopathological result, conclusive of unicystic ameloblastoma. In a second phase, it was performed enucleation, peripheral osteotomy and extraction of the tooth related to the lesion. Post-operative control was performed at one, three and six months.

Key words: Unicystic ameloblastoma, ameloblastoma, odontogenic tumors.


  1. Odontólogo USM. Postgrado de Cirugía Bucal UCV.
  2. Odontólogo UNERG. Postgrado de Cirugía Bucal UCV.
  3. Cirujano Bucal UCV. Profesor Asociado UCV. Miembro del Comité Académico del Postgrado de Cirugía Bucal UCV.
  4. Cirujano Bucal UCV. Profesor Asociado UCV. Miembro del Comité Académico del Postgrado de Cirugía Bucal UCV.
  5. Autor de correspondencia: Daniela Paola Trujillo González. Dirección: Universidad Central de Venezuela. Facultad de Odontología, Postgrado de Cirugía Bucal. Correo: [email protected]. Número Telefónico: 0412-9780575, 0424-1363044.

INTRODUCCIÓN

El ameloblastoma es una neoplasia benigna, intraósea, de crecimiento invasivo que tiene su origen en la lámina dental y se caracteriza por expansión ósea con una alta tendencia de recidiva local si su resección no es adecuada. Es considerado el tumor odontogénico más común, excluyendo al odontoma1. Presenta un pico de incidencia entre la cuarta y quinta década de la vida, sin predilección por género. En el 80% de los casos, la lesión se encuentra en la zona posterior mandibular, seguido por la zona anterior mandibular, zona posterior maxilar y, por último, zona anterior maxilar2.

La Organización Mundial de la Salud, en su última publicación en el año 2017, subdivide esta patología en cuatro variantes con características clínicas y comportamiento diferente: ameloblastoma convencional (antes conocido como ameloblastoma multiquístico), uniquístico, periférico y metastatizante1.

El ameloblastoma uniquístico es una variante descrita por Robinson y Martinez en 19773, como una lesión cuyos signos clínicos y radiográficos son compatibles con un quiste; no obstante, el análisis histológico muestra el perfil tisular característico de un ameloblastoma3,4.

Corresponde al 5-22% de los ameloblastomas1 y, al igual que la variante convencional, es una patología intraósea2,4. Se presenta como una cavidad quística única, con predilección por la zona mandibular posterior. Es más frecuente entre la segunda y tercera década de vida, en el género masculino, además, es una variante menos agresiva y con un menor riesgo de recurrencia, descrita en un 7 a 25% de los casos1,5.

El ameloblastoma uniquístico suele ser asintomático en etapas iniciales, de crecimiento lento, siendo un hallazgo radiográfico casual, sin embargo, mientras avanza en el tiempo, es capaz de generar deformidades óseas y asimetrías faciales. Radiográficamente se observa como una imagen radiolúcida, corticada, que puede o no estar asociada a un tercer molar retenido y que es capaz de causar rizalisis1,2,5.

Histopatológicamente muestra una estructura quística1, revestida por un epitelio de espesor uniforme, con una capa ligeramente hipercromática de células basales en empalizada, la mayoría de las cuales presenta polarización nuclear invertida5 con una extensión epitelial luminal. El diagnóstico definitivo debe hacerse con detenimiento, ya que alrededor de 2/3 de las lesiones diagnosticadas como ameloblastomas uniquísticos, una vez evaluadas en su totalidad, se evidencia crecimiento epitelial mural, con un comportamiento más agresivo, como el ameloblastoma convencional1,4.

Entre los diagnósticos diferenciales, dependiendo de la localización de la lesión y la relación con otras estructuras anatómicas, se encuentran: quiste dentígero, tumor odontogénico adenomatoide (TOA) y queratoquiste odontogénico6.

Como el ameloblastoma uniquístico imita una lesión quística, el tratamiento de elección consiste en enucleación, acompañado o no de osteotomía periférica4,7, seguido del estudio histopatológico seriado para determinar el patrón y extensión de proliferación de la lesión7. Es una lesión que debe mantenerse en observación y controles periódicos, ya que puede aparecer una recurrencia hasta 10 años posterior al tratamiento inicial1,7. En caso de recurrencias, las lesiones deben ser manejadas como un ameloblastoma convencional5.

Caso Clínico

Al Servicio del Postgrado de Cirugía Bucal de la Universidad Central de Venezuela (UCV) asistió un paciente masculino de 53 años de edad, de profesión docente, referido por el Postgrado de Periodoncia, de la misma institución, para valoración y tratamiento de aumento de volumen en zona anterior mandibular, asintomático, de aproximadamente 4 meses de evolución. El paciente refiere antecedentes de diabetes mellitus tipo II, controlado con metformina de 500mg 1 vez al día.

Al examen clínico extrabucal se evaluó un paciente de cara ovalada, de perfil convexo, donde se destacó un aumento de volumen a expensas de tercio inferior facial, específicamente en zona de sínfisis y parasínfisis mandibular, asintomático, normocrómico y normotérmico con pérdida de surco mentolabial e incompetencia labial.

Al examen clínico intrabucal, se evidenció edentulismo parcial superior e inferior, con una mordida cruzada anterior.

Así mismo, se observó una lesión tumoral en zona vestibular y lingual mandibular que se extendía desde distal de segundo premolar inferior izquierdo (OD 35) a primer premolar inferior derecho (OD 44), fluctuante a la palpación, asintomático, de coloración similar a la mucosa circundante con zonas violáceas, de consistencia blanda con zonas crepitantes en fondo de vestíbulo, en zona premolar izquierda (figura 1). Los órganos dentarios en relación con la lesión, presentaban movilidad grado II y las pruebas de vitalidad térmicas resultaron negativas, al igual que la percusión horizontal y vertical.

Figura 1. Fotografías intraorales. a) lateral izquierda. b) frontal. c) lateral derecha. d) oclusal inferior.
Figura 1. Fotografías intraorales. a) lateral izquierda. b) frontal. c) lateral derecha. d) oclusal inferior.

Dentro de los exámenes complementarios, fueron solicitados al paciente un perfil hematológico completo, encontrándose todos los valores dentro de los rangos normales e imagenología (radiografía panorámica y tomografía volumétrica).

Al examen radiográfico en una panorámica de media calidad técnica, se evidenció (figura 2) imagen radiolúcida de bordes irregulares, de aproximadamente 4cm de diámetro que se extendía desde el primer premolar inferior derecho al primer premolar inferior izquierdo (OD 44 a 34), en relación con estructura radicular de unidades dentarias anteroinferiores (OD 31, 32, 33, 34, 41, 42, 43, 44), no se observó rizalisis. Adicionalmente, se observó imagen radiopaca compatible con tercer molar inferior derecho e izquierdo (OD 48 y 38) de raíces separadas en cercanía con la cortical superior del conducto alveolar inferior, en posición horizontal; en relación con estructura coronal del mismo, se aprecia imagen radiolúcida, de bordes irregulares y difusos.

Figura 2. Radiografía panorámica.
Figura 2. Radiografía panorámica.

En el estudio tomográfico, en cortes axiales secuenciales (figura 3) se evidenció una imagen hipodensa en relación al hueso alveolar mandibular, que expandía y adelgazaba las tablas vestibulares y linguales en la zona anterior mandibular, sin pérdida de continuidad de las mismas. Así mismo, se observa como desde cefálico a caudal conserva y respeta la basal mandibular.

Figura 3. Tomografía volumétrica: cortes axiales secuenciales desde cefálico a caudal.
Figura 3. Tomografía volumétrica: cortes axiales secuenciales desde cefálico a caudal.

Una vez evaluados y comparados los hallazgos clínicos y radiográficos se establecieron como diagnósticos presuntivos para zona anterior mandibular: lesión central de células gigantes, ameloblastoma uniquístico y queratoquiste odontogénico; mientras que para la lesión en zona posterior mandibular derecha: quiste dentígero, quiste paradental y queratoquiste odontogénico.

Se decidió en un primer tiempo quirúrgico, realizar toma de biopsia incisional (parasínfisis) y excisional (zona posterior mandibular derecha), además de la odontectomía del tercer molar inferior derecho (OD 48).

En zona posterior mandibular derecha (cuadrante IV), se realizó bajo anestesia local con lidocaína al 2% con epinefrina 1:100.000 con técnica troncular, una incisión distal, oblícua y festoneada, la odontectomía del tercer molar inferior derecho y toma de biopsia excisional en la zona.

Posteriormente, se procedió a realizar punción y aspiración en lesión en zona de parasínfisis (figura 4.a), donde se evidenció pérdida considerable del volumen de la misma (figura 4.b) con la salida de un contenido líquido de color parduzco, sugerente a una lesión quística. A continuación, se procedió a la toma de la muestra a través de una incisión festonada en zona premolar izquierda y la colocación

de un dispositivo de descompresión (figura 4.c). Ambas muestras fueron enviadas al Laboratorio de Histopatología Bucal “Dr. Pedro Tinoco” de la Facultad de Odontología de la UCV.

Figura 4. Fotografías trans operatorias, biopsia incisional. a) punción y aspiración. b) pérdida de volumen de la lesión. c) dispositivo de descompresión en posición.
Figura 4. Fotografías trans operatorias, biopsia incisional. a) punción y aspiración. b) pérdida de volumen de la lesión. c) dispositivo de descompresión en posición.

El paciente fue medicado durante el postoperatorio con amoxicilina, cápsulas de 500mg cada 8 horas por 7 días e ibuprofeno tabletas 600mg cada 8 horas por 3 días o cuando presentara sintomatología dolorosa. Adicionalmente, se indicaron lavados a través del dispositivo de descompresión después de cada comida con solución fisiológica al 0.9%.

Se recibe resultado histopatológico #19019 con diagnóstico de folículo dental hiperplásico crónicamente inflamado para la lesión en zona posterior mandibular derecha y ameloblastoma uniquístico para lesión en zona de sínfisis y parasínfisis. Se decide retirar el dispositivo de descompresión un mes después de colocado y se planifica la biopsia excisional. Se envía a protesista privado para la confección de prótesis removible transitoria con fines estéticos y funcionales.

En una segunda fase quirúrgica, se realiza bajo anestesia local con lidocaína al 2% con epinefrina 1:100.000, incisión festoneada, exodoncia de órganos dentarios 31, 32, 33, 34, 41, 42, 43, 44 y 45 (figura 5.a), debido a la pérdida de soporte óseo e íntima relación con la lesión, enucleación total de la lesión quística (figura 5.b y 5.c), osteotomía periférica (figura 5.d) y síntesis de tejidos (figura 5.e). Para finalizar, se adaptó prótesis removible transitoria (figura 5.f). La muestra fue enviada nuevamente al Laboratorio de Histopatología Bucal arrojando resultado concluyente de ameloblastoma uniquístico.

Figura 5. Fotografías trans operatorias, biopsia excisional. a) levantamiento de colgajo de espesor total. b y c) muestra posterior a enucleación. d) osteotomía periférica. e) síntesis de tejidos. f) adaptación de prótesis removible.
Figura 5. Fotografías trans operatorias, biopsia excisional. a) levantamiento de colgajo de espesor total. b y c) muestra posterior a enucleación. d) osteotomía periférica. e) síntesis de tejidos. f) adaptación de prótesis removible.

El postoperatorio fue evaluado a los 7, 15 y 21 días, para posteriormente continuar con controles radiográficos y clínicos trimestrales. En el primer control semestral (figura 6.d), se evidencia en la radiografía panorámica una imagen mixta en zona de sínfisis y parasínfisis mandibular compatible con proceso de cicatrización ósea acorde al tiempo de evolución. En zona mandibular posterior derecha, donde se realizó odontectomía de tercer molar y biopsia excisional, se evidencia una total cicatrización de los tejidos.

Actualmente, el paciente se encuentra sin signos de recidiva a los 14 meses de intervenido (figura 6.a), rehabilitado protésicamente (figura 6.b) con una evolución satisfactoria.

Figura 6. Fotografías postoperatorias (6 meses). a) fotografía intraoral oclusal inferior. b) fotografía en oclusión con prótesis removible. c) radiografía panorámica control a los 3 meses postoperatorios. d) radiografía panorámica control a los 6 meses. e) radiografía panorámica control a los 29 meses.
Figura 6. Fotografías postoperatorias (6 meses). a) fotografía intraoral oclusal inferior. b) fotografía en oclusión con prótesis removible. c) radiografía panorámica control a los 3 meses postoperatorios. d) radiografía panorámica control a los 6 meses. e) radiografía panorámica control a los 29 meses.

Discusión

El manejo del ameloblastoma representa un reto para el cirujano bucal y maxilofacial, ya que el tratamiento debe abarcar tanto la excisión adecuada de la lesión minimizando la recurrencia, como la restauración y/o conservación de la función y estética.

En general, al momento de elegir un tratamiento conservador o radical, deben tomarse en cuenta factores importantes como los son la edad del paciente, la localización, el tamaño y la presencia de estructuras dentarias en relación a la lesión, la cercanía con estructuras anatómicas importantes y el tipo histológico de ameloblastoma9. Sin embargo, el tratamiento de elección, sigue siendo controversial, por ser una lesión con un comportamiento agresivo e infiltrante 10,11.

Hendra et al.12 realizó en Holanda, una revisión sistemática y un meta-análisis donde comparan ambas vertientes, el tratamiento conservador y el radical, donde concluyen, al igual que otros autores, que la modalidad más aceptada, por su baja tasa de recidiva, es la resección ósea con márgenes de seguridad, sin embargo, en casos de ameloblastomas en pacientes pediátricos, de comportamiento menos agresivo, o que comprometan la estética del paciente pueden ser consideradas otras opciones de tratamiento, con resultados igualmente satisfactorios.

El ameloblastoma uniquístico, por sus características quísticas permite una eliminación completa a través de técnicas menos agresivas con buen pronóstico. Muchos estudios evidencian que los tratamientos conservadores como descompresión, enucleación y osteotomía periférica tiene sus ventajas y efectividad en la reducción del tamaño de la lesión, facilitando la eliminación total y preservando estructuras anatómicas importantes y tejido óseo, con una tasa de recurrencia relativa9,10.

Isolan et al.10 reportan un caso clínico de ameloblastoma en zona mandibular posterior, tratado con descompresión y enucleación, con una evolución satisfactoria, con 13 años de seguimiento, sin recidiva, concluyendo que se pueden obtener buenos resultados con cirugía conservadora en estas lesiones. En caso de recurrencia, se debe realizar un tratamiento más agresivo si llegase a ser necesario, resaltando la importancia de la monitorización constante del paciente en el tiempo, la cual, permitiese diagnosticar recidiva en estadíos tempranos, mejorando el pronóstico. En el presente caso clínico, se han mantenido controles periódicos clínicos y radiográficos (actualmente a los 30 meses) satisfactorios, sin signos de recidiva.

Así mismo, De Freitas et al.13 coincide con el autor anterior, concluyendo en su estudio que el tratamiento conservador, combinado con exodoncia de las estructuras dentarias involucradas (que aumentan el riesgo de recidiva), osteotomía periférica, entre otros, debería ser la primera opción de tratamiento para ameloblastoma uniquístico, ya que los resultados clínicos, estéticos, funcionales y psicológicos son significativamente satisfactorios, al ser comparados con la resección ósea.

Adicionalmente, Zheng et al.14 tras evaluar la evolución de 116 pacientes con diagnóstico de ameloblastoma uniquístico tratados con marsupialización en una primera fase y posteriormente, curetaje, enucleación o resección parcial dependiendo de la evolución de las lesiones reportan que la tasa de recidiva obtenida en su estudio (12%) se presentó en los casos donde había presencia de rizálisis de los órganos dentarios asociados y/o fenestración de la cortical ósea, atribuyéndole a la presencia de estas características la decisión de orientar el tratamiento final hacia uno más radical.

En el caso clínico descrito en el presente artículo, se realizó enucleación con osteotomía periférica, y exodoncia de todos los órganos dentarios involucrados, en base a lo descrito por los autores anteriores, buscando minimizar la tasa de recidiva, manteniendo la estética y funcionabilidad, priorizando la calidad de vida del paciente.

En relación a la epidemiología, el ameloblastoma uniquístico se presenta con mayor frecuencia en zona posterior mandibular, entre la segunda y tercera década de la vida1,4,13, a diferencia del presente caso, que se trata de un paciente de 53 años con una lesión localizada en zona de sínfisis y parasínfisis mandibular, zona poco común. En relación a la predilección por género, Morice et al.15 señalan que ambos géneros presentan el mismo riesgo de afectación, sin embargo, El-Naggar et al.1 afirman que existe una ligera predilección por el género masculino, tal como el paciente descrito en este caso clínico.

Conclusiones

Aunque el ameloblastoma uniquístico sea la variante con un comportamiento menos agresivo, no lo exhorta de ser una lesión infiltrante, por lo que el tratamiento debe ser individualizado en función de cada caso, en la búsqueda de disminuir recidivas, inclusive, cuando esto último requiera un tratamiento no conservador.

El tratamiento ideal debe ir dirigido hacia la excisión total adecuada, minimizando la recurrencia y morbilidad, conservando y/o restaurando la función y estética tanto intra como extrabucal, lo que se traducirá en una alta calidad de vida para el paciente.

Referencias Bibliográficas

  1. El-Naggar AK, Chan JKC, Grandis JR, Takata T, Slootweg PJ. WHO Classification of Head and Neck Tumours. International Agency for Research of Cancer (IARC). 4ta Ed. 2017;215-219.
  2. Haq J, Siddiqui S, McGurk M. Argument for the conservative management of mandibular ameloblastomas. Br J Oral Maxillofac Surg. 2016;54(9):1001–1005.
  3. Robinson L, Martinez M. Unicytic Ameloblastoma A prognostically Distinct Entity. Cancer. 1977;40:2278-2285.
  4. Hernández P, Castro S, Jiménez M. Ameloblastoma uniquístico. Presentación de un caso. ODOVTOS-Int. J. Dental Sc, 18 Special Clinical Issue. 2016;111-117.
  5. Rikhotso RE, Premviyasa V. Conservative treatment of ameloblastoma in a pediatric patient. A case report. J Oral Maxillofac Surg. 2019;77(8):1643-1649.
  6. Phillip J, Eversole L, Wysocki G. Patología Oral y Maxilofacial Contemporánea. Editorial Harcourt Brace. 1998. pág 133.
  7. Meshram M, Sagarka L, Dhuvad J, Anchlia S, Vyas S, Shah H. Conservative Management of Unicystic Ameloblastoma in Young Patients: A Prospective Single-Center Trial and Review of Literature. J Oral Maxillofac Surg. 2016;16(3):333–341.
  8. Barrett A, Sneddon K, Tighe J, Gulati A, Newman L, Collyer J, Liebmann R. Dentigerous Cyst and Ameloblastoma of the Jaws. Int J Surg Pathol. 2016;25(2):141–147.
  9. Siriwardena B, Tennakoon T, Hunter K, Tilakaratne W. Unicystic ameloblastoma: Analysis of 370 cases in a single center in Sri Lanka. J Oral Pathol Med. 2018;47(7):706–709.
  10. Isolan CP, Moreira AG, Edges A, Post LK, Aitken-Saavedra JP. Successful conservative treatment of a mandibular unicystic ameloblastoma: 13-year follow-up. J Clin Exp Dent. 2018;10(11):e1123-6.
  11. Giraddi G, Arora K, Saifi A. Ameloblastoma: A retrospective analysis of 31 cases. J Oral Biol Craniofac Res, 2017;7(3):206–211.
  12. Hendra F, Natsir Kalla D, Van Cann E, de Vet H, Helder M, Forouzanfar T. Radical vs conservative treatmente of intraosseous ameloblastoma: systematic review and meta-analysis. Oral Dis. 2019;25(7):1683-1696
  13. De Freitas G, de Andrade E, Neves R, Dos Santos S, Da Costa Araújo D, Montalli V. Approach and Treatment of Giant Luminal Unicystic Ameloblastoma. Case Rep Dent, 2018;1–4.
  14. Zheng C, Cao R, Hong W, Sheng M, Hu Y. Marsupialisation for the treatment of unicystic ameloblastoma of the mandibule: A long-term follow up of 116 cases. Br J Oral Maxillofac Surg. 2019;57:655-662.
  15. Morice A, Neiva C, Fabre M, Spina P, Jouenne F, Galliani E, Picard A. Conservative management is effective in uicystic ameloblastoma occurring from the neonatal period: about a case report and a literature review. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol 2019;4403(19):31415-4.